Wassel Ⅳ型先天性多拇畸形不同Chung 分型的影像學特征研究

林楠 高偉陽 周宗偉

溫州醫科大學附屬第二醫院手外科，溫州 325000

先天性多拇畸形是小兒常見的手部畸形之一，發病率為0.3／1 000 ～1.4／1 000［1-2］。 目前臨床上對多拇畸形常采用Wassel 分型，該分型主要基于X線片上橈側拇與尺側拇分離平面的特征，對選擇手術方式具有一定指導意義。 其中Wassel Ⅳ型多拇畸形在X 線片上可見橈側拇與尺側拇于掌指關節處分叉，是先天性多拇畸形中最常見的類型，約占所有多拇畸形的50%［2-7］。 Chung 等［1］在2013 年提出一種新的分型方法，用于描述多拇畸形中橈側拇與尺側拇的連接方式，其中Chung Ⅰ型定義為多拇橈側拇與尺側拇之間具有獨立骨骺；Chung Ⅱ型定義為多拇橈側拇與尺側拇之間存在共有骨骺；Chung Ⅲ型為多拇橈側拇與尺側拇之間通過骨性結構相連；Chung Ⅳ型為多拇橈側拇與尺側拇之間通過軟組織相連。 由于Chung 分型的主要依據為術中所見，可用于指導術中調整手術方式及預測手術預后，但無法在術前根據X 線結果來確定分型［1-8］。本研究通過測量X 線正位片與側位片上橈側拇與尺側拇軸線間夾角與基底間最小間距，探討Wassel Ⅳ型先天性多拇畸形不同Chung 分型的影像學特征。

材料與方法

一、研究對象

以2015 年6 月至2018 年6 月在溫州醫科大學附屬第二醫院手外科接受手術治療的40 例術前通過X 線片診斷為先天性多拇畸形的Wassel Ⅳ型多拇患兒為研究對象。 收集患兒手部正側位X 線片、手部磁共振影像、術前診斷、術中所見及術后診斷。納入標準： ①0 ～3 歲兒童； ②診斷為橈側多拇畸形； ③術前X 線片診斷為Wassel Ⅳ型多拇。 排除標準： ①既往有多拇畸形手術史； ②無術前X 線片資料； ③未接受手術治療； ④無法進行Wassel 分型的特異性多拇畸形。

符合納入標準的40 例患兒中，有6 例于術中發現橈側拇與尺側拇存在共有骨骺，為Chung 分型Ⅱ型；34 例術中發現橈側拇與尺側拇之間存在獨立骨骺，為Chung 分型Ⅰ型；4 例僅有側位X 線片，4 例僅有正位X 線片（圖1）。 本研究經溫州醫科大學附屬第二醫院倫理委員會審核批準。

圖1 Chung Ⅰ型與Chung Ⅱ型多拇畸形患兒的手正位X 線片與MRI 圖片 注 A 與C、B 與D 分別為同一患兒手部正位X 線片與MRI 圖片。 從A 與C 兩張手正位X 線片中，很難直接分辨出患兒的Chung分型。 而從B 與D 兩張MRI 圖片中，可以清晰分辨出B 圖中橈側拇具有獨立骨骺，為Chung Ⅰ型；D 圖中橈側拇與尺側拇共有骨骺，為Chung Ⅱ型Fig.1 Anteroposterior radiograph and MRI images of Chung types Ⅰ＆ Ⅱpolydactyly

二、測量方法

拍攝40 例患兒術前手部正側位X 線片。 拍攝體位： ①手正位片：家長懷抱患兒側坐于攝影床一端，一手按壓除拇指外的其余四指，另一手按壓患兒手腕處并固定手腕，使患兒被檢側手的手掌向下緊貼于攝影床面，手指伸直分開，第三掌骨掌指關節位于暗盒中心； ②手側位片：家長懷抱患兒側坐于攝影床一端，一手向遠側牽拉固定患兒除拇指以外其余四指，另一手固定患兒被檢手腕，使患兒被檢側手拇指沿掌面伸直，其余四指并攏，第二掌指關節位于暗盒中心。 見圖2。

圖2 先天性多拇畸形患兒手正位X 線片與側位X 線片拍攝圖 注 家長協助患兒完成拍攝體位擺放與固定，在正位片上使患兒手掌緊貼攝影床面，手指伸直分開，在側位片上使患兒拇指沿掌面伸直，其余四指并攏，以盡可能充分暴露多拇橈側拇與尺側拇結構 圖3先天性多拇畸形正位片與側位片上橈側拇與尺側拇之間軸線的夾角 注 通過測量工具分別作出橈側拇與尺側拇遠端與近端基底的中點，連接中點以確定橈側拇與尺側拇的軸線，并測量軸線間夾角 圖4 先天性多拇畸形正位片與側位片上橈側拇與尺側拇基底間的間距 注 測量正側位片上橈側拇與尺側拇分離平面尺側拇與橈側拇基底間間距的最小距離Fig.2 Anteroposterior and lateral radiographs of hand Fig.3 Angle of axis between radial and ulnar thumbs on anteroposterior and lateral radiographs Fig.4 Interspace distance between base of radial and ulnar thumbs on anteroposterior and lateral radiographs

參考Johnson 的研究報道，我們選擇正（側）位X 線片夾角與正（側）位X 線片間距作為測量指標［8］。 正（側）位片夾角即正位片與側位片上橈側拇與尺側拇之間軸線的夾角（圖3），正（側）位片間距即正位片與側位片上橈側拇與尺側拇基底間的間距（圖4）。

三、相關指標計算

根據測得的正（側）位片夾角、正（側）位片間距等指標，計算相應的可用于區分Chung 分型的指標：①正（側）位片夾角×間距； ②正（側）位片夾角／間距； ③側位片夾角×正位片間距； ④側位片夾角／正位片間距。 測量結果角度以“度”（°）為單位，長度以“毫米”（mm）為單位。

四、統計學方法

應用SPSS 26.0 進行數據的處理分析。 計量資料以±s 表示，兩組間比較采用獨立樣本t 檢驗。各項指標預測Chung 分型的準確性采用ROC 曲線分析。 P ＜0.05 為差異有統計學意義。

結 果

一、Chung Ⅰ型與Chung Ⅱ型患兒影像學指標的比較

Chung Ⅱ型與Chung Ⅰ型患兒相比，正位片間距、側位片夾角、正位片夾角／間距、側位片夾角／間距、側位片夾角／正位片間距的差異均具有統計學意義（P ＜0.05）。 詳見表1。

表1 Chung Ⅰ型與Chung Ⅱ型先天性多拇畸形患兒影像學指標的對比（ ±s）Table 1 Comparison of imaging indicators between Chung types Ⅰand Ⅱpolydactyly（ ±s）

表1 Chung Ⅰ型與Chung Ⅱ型先天性多拇畸形患兒影像學指標的對比（ ±s）Table 1 Comparison of imaging indicators between Chung types Ⅰand Ⅱpolydactyly（ ±s）

Chung分型 例數正位片夾角（°）正位片間距（mm）側位片夾角（°）側位片間距（mm）正位片夾角×間距（°*mm）側位片夾角×間距（°*mm）正位片夾角／間距（°／mm）側位片夾角／間距（°／mm）側位片夾角×正位片間距（°*mm）側位片夾角／正位片間距（°／mm）Ⅰ型 34 49.93 ±3.61 4.1 ±0.44 47.26 ±3.60 4.18 ±0.40 218.24 ±32.48 187.14 ±22.74 17.23 ±2.59 14.30 ±1.57 191.73 ±28.44 18.37 ±3.45Ⅱ型 6 61.07 ±6.53 50.97 ±11.37 t 值 - -1.28 2.38 -3.00 1.34 1.53 -0.47 -3.59 -3.25 1.14 1.71 ±0.27 72.44 ±4.89 2.92 ±0.41 104.99 ±20.15 212.02 ±32.16 41.81 ±8.43 26.73 ±3.31 122.55 ±18.69-3.66 P 值 - 0.211 0.023 0.005 0.19 0.135 0.643 0.001 0.003 0.262 0.001

二、ROC 曲線繪制

以術中診斷結果作為金標準，以Chung Ⅱ型作為陽性結果，繪制側位片夾角、正位片夾角／間距、側位片夾角／間距、側位片夾角／正位片間距的ROC曲線（圖5）。 比較ROC 曲線下面積、側位片夾角／正位片間距ROC 曲線下面積，大于其余指標，提示側位片夾角／正位片間距預測Chung 分型為Ⅱ型的準確性優于側位片夾角、正位片夾角／間距、側位片夾角／間距（表2）。 如側位片夾角／正位片間距在ROC 曲線上的截斷點對應側位片夾角／正位片間距為27. 41°／mm，即側位片夾角／正位片間距小于27.41°／mm，則 預 測 多 拇 為Chung Ⅰ型； 大 于27.41°／mm，預測多拇為Chung Ⅱ型。

表2 先天性多拇畸形患兒側位片夾角、正位片夾角／間距、側位片夾角／間距、側位片夾角／正位片間距的接受者操作特征曲線下面積比較Table 2 Comparison of area under ROC curve

圖5 側位片夾角、正位片夾角／間距、側位片夾角／間距、側位片夾角／正位片間距的接受者操作特征曲線Fig.5 ROC curve of axial angle on lateral film，axial angle／interspace distance on anteroposterior and lateral film and angle on lateral film／interspace distance on anteroposterior film

討 論

一、術前鑒別Wassel Ⅳ型多拇畸形的Chung 分型的意義

多拇畸形是小兒常見的手部先天畸形之一，手術切除重復指（通常為橈側拇）是最常規的治療方式。 在Wassel Ⅳ型多拇患兒中，Chung Ⅰ型多拇具有獨立骨骺，在手術中除同時切除橈側拇與骨骺以外，由于掌骨靠近橈側拇的部分可能較正常情況下偏多，且存在軸線偏移，往往需要通過手術對掌骨頭進行修正，并對掌骨進行楔形截骨矯形，以保持關節的穩定及矯正軸線。 由于拇短展肌及拇對掌肌的止點位于第一掌骨遠端，對保證肌肉結構正常、術后拇指活動度與關節穩定性具有重要意義，因此在對掌骨頭進行修正及截骨矯形后，應注意重建拇短展肌及拇對掌肌止點。 而Chung Ⅱ型多拇之間存在共有骨骺，術中應在骨骺處劈開，切除重復指及其部分骨骺，再重建副韌帶和骨膜套。 因為通?？拷貜椭傅恼乒穷^部大小較合適，所以很少需要對掌骨進行手術修整和矯形截骨［1，9-15］。 有研究發現，Chung Ⅰ型多拇和Chung Ⅱ型多拇患兒的重復手術率分別為8%與50%，提示多拇之間存在共有骨骺的患兒更有可能在手術后出現關節不穩或軸線偏移等問題，需要適當延長隨訪時間，且更可能需要再次手術治療［10］。

二、側位片夾角／正位片間距可用于預測WasselⅣ型Chung Ⅱ型多拇

Johnson 等［8］提出，可以通過正位X 線片測量計算正位片夾角×間距來預測多拇畸形是否共有骨骺，但Johnson 將在X 線片上能直接看到骨性連接的Wassel Ⅰ型、Ⅲ型、Ⅴ型（即Chung Ⅲ型）多拇歸入共有骨骺多拇（Chung Ⅱ型）中。 事實上ChungⅢ型多拇的影像學表現與Chung Ⅱ型多拇存在較大差別。

本研究測量了40 例Wassel Ⅳ型橈側多拇畸形患兒正側位X 線片上橈側拇與尺側拇軸線間的夾角及基底間最小間距，并對測量結果進行分析，發現側位片夾角／正位片間距（側位片上橈側拇與尺側拇軸線之間的夾角除以正位片上橈側拇與尺側拇基底之間的間距）有助于術前鑒別Wassel Ⅳ型多拇畸形的Chung 分型。 當側位片夾角／正位片間距值小于27.41°／mm 時，患兒的可能分型為Chung Ⅰ型，在切除重建手術中可以不打開尺側拇掌指關節的關節囊，手術除切除橈側拇與骨骺外，還需對掌骨頭進行截骨矯形，并重建拇短展肌及拇對掌肌，操作相對復雜，技術要求高，但長期隨訪可能獲得相對較好的結局；而側位片夾角／正位片間距值大于或等于27.41°／mm 時，患兒的可能分型為ChungⅡ型，在切除重建手術中需要打開共有的掌指關節囊，手術中需劈開骨骺，切除橈側拇與部分骨骺，通常不需要對掌骨頭截骨矯形，但長期隨訪中更可能出現橈側副韌帶不穩定、軸線偏移的問題，而需要重復手術。

關于為何軸線間夾角在手側位片上區分度明顯，而基底間間距在手正位片上區分度明顯，作者推測可能是由于拇指相對其余四指外翻更加明顯，當手處于側位時，拇指位于正位，此時測量多指軸線間的角度較正位片更準確、更有區分度；而當手處于正位時，雖然此時拇指處于斜位，但臨床實際中，由于患兒年齡較小，拍攝手正位片時，需要家長按壓患兒手掌于攝影床面，以輔助患兒手穩定于正位，這或許有助于暴露橈側拇與尺側拇間的間隙，測量得出的橈側拇與尺側拇基底間距更準確。

綜上，本研究結果顯示，對于先天性多拇畸形患兒，手術前測量X 線正位片基底間距和側位片軸線夾角，并計算側位片軸線夾角／正位片基底間距，可判定術前Wassel Ⅳ型患兒的Chung 分型，從而預測患兒預后以及指導臨床治療。 在Wassel Ⅱ型和Wassel Ⅵ型多拇畸形，亦需要辨別是否共有骨骺，雖然通常認為Wassel Ⅳ型與Wassel Ⅱ型、WasselⅥ型多拇的結構有共通之處，但本研究主要針對Wassel Ⅳ型多拇畸形，其研究結論能否推至WasselⅡ型與Wassel Ⅵ型多拇上，還有待進一步驗證。

利益沖突 所有作者均聲明不存在利益沖突

作者貢獻聲明 文獻檢索為林楠、周宗偉、高偉陽，論文調查設計為林楠、周宗偉，數據收集與分析為林楠、周宗偉，論文結果撰寫為林楠，論文討論分析為林楠、高偉陽