兒童宮腔積膿1例病例報道并文獻復習

許阡，段華，王金娟，李琳

宮腔積膿是婦科感染性疾病之一，表現為子宮腔內膿液的積聚，其發病率僅為0.1%～0.5%[1]。常見于絕經后女性，通常無明顯癥狀，部分患者表現為陰道流膿，絕經后陰道出血，下腹痛等；癥狀嚴重還可能導致子宮穿孔，甚至發展為膿毒血癥等全身中毒癥狀而危及生命[2]。宮腔積膿在絕經前婦女中較少見，尤其是兒童，國內外鮮有報道。本文報道1例10歲兒童宮腔積膿，回顧性總結其診斷和治療經驗，并結合文獻復習，報道如下。

1 病例報告

患者，女，10歲2個月，因“間斷性下腹隱痛半年，持續性腹痛陣發性加重12 d”于2020年8月急診入院?；颊咝l生習慣欠佳，無排尿后擦拭、流動水清潔外陰等習慣，洗澡間隔1～8周不等，無藥物服用史，無外傷史。該患者半年前間斷出現下腹隱痛，可忍受，持續1～2 d自行緩解，未診療。12 d前無明顯誘因出現持續性下腹疼痛，陣發性加重，伴腹脹、排便次數增加、肛門墜脹，體溫波動最高達38℃，就診于外院行靜脈頭孢美唑抗炎治療6 d，體溫下降后復升，無惡心、嘔吐、腹瀉，無尿頻、尿急、尿痛等不適。

轉診至我院，一般查體：患者生命體征平穩，體溫37.9℃，強迫臥位，發育中等，乳房未發育；第一次婦科查體(患者配合欠佳)：外陰未發育，無陰毛，前庭中部可見尿道口，其下可見一凹陷，未見陰道外口；肛查：盆腹腔可觸及直徑10 cm大小包塊，其上極平臍，邊界清，張力大，壓痛明顯，活動差。急查化驗結果回報：白細胞計數:15.04×109/L，中性粒細胞比例：76.4%，C反應蛋白：25.0 mg/L，降鈣素原：0.10 ng/mL；凝血五項D-二聚體：1.73 mg/L；內分泌六項：促卵泡激素(follicle stimulating hormone，FSH)：0.04 IU/L，促黃體生成素(luteinizing hormone，LH)：0.03 IU/L，雌二醇：70.9 pmol/L，孕酮：0.20 ng/mL，睪酮II：0.33 nmol/L，尿、便常規、生化全項、肝膽胰脾雙腎、輸尿管膀胱B超未見明顯異常；婦科經腹部超聲提示：盆腔可見非均質回聲，范圍約9.5 cm×7.2 cm×6.0 cm，其內未見明顯血流信號，周邊可見肌層回聲(類似子宮肌層回聲)(見圖1)。磁共振(MRI)：膀胱直腸間見較大囊性腫塊，厚壁(為肌層結構)，該腫塊前上方兩側似見宮角樣擴張結構。腫塊前壁較厚，與膀胱后壁間似見宮頸樣結構，中心未見宮頸管及內膜，位置上移。恥骨聯合上緣平面，膀胱與腫塊及直腸間見小囊狀結構，內含少許氣體，考慮為陰道(見下頁圖2)。

圖1 經腹部超聲提示宮內非均質回聲團

圖2 MRI T2加權成像提示宮腔積膿及上移宮頸

患者收入院后靜脈輸入頭孢美唑1 g bid，治療 5 d后，體溫恢復正常，患者腹痛進行性緩解。遂行第二次婦科查體：尿道口下方可見陰道口，處女膜完整，濕潤棉簽可探入陰道長約4 cm，未行窺器探查陰道頂端。肛查：盆腔可觸及直徑約10 cm大小包塊，其上極位于臍下一指，張力較前減弱，壓痛較前減輕，余查體同前。后經科內會診，次日行宮腔鏡手術，術中置窺器，暴露宮頸，宮頸管粘連閉鎖，B超監測下探入宮腔，流出膿樣積液，約200 mL，行分泌物培養。宮腔鏡檢查見：宮頸管發育異常，長約1 cm，宮腔形態大致正常，宮腔四壁遍布黃白色膿苔組織(見圖3)，雙側宮角可見，未見明確輸卵管開口，宮腔及陰道內未見異物，取少許內膜組織送病理。

圖3 宮腔鏡提示宮內大量黃白色膿苔組織

因患者宮腔積膿，予20號Foley尿管置入宮腔引流，旨在解除梗阻，引流宮腔液，防止生殖道再次粘連閉鎖。故行經陰道宮頸粘連分離+宮頸成形+B超監測宮腔鏡檢查+子宮內膜活檢+宮腔球囊置入術，患者術后安返病房。術后子宮內膜病理結果為：子宮內膜炎性纖維素性物及變性壞死物；宮腔膿液分泌物細菌培養結果為大腸埃希菌。術后患者腹痛、腹脹、肛門墜脹癥狀完全緩解，繼續予頭孢美唑1 g bid治療2 d，復查體溫，血常規均無異常。術后第8 d行二次手術，宮腔內放置自制宮腔陰道支架(見圖4)?；颊叨问中g術后恢復好，術后2 d準予出院。術后診斷：生殖器官發育異常；宮頸發育異常；宮腔積膿。

圖4 宮腔內放置自制宮腔陰道支架

2 討論

2.1 發病機制

宮腔積膿是子宮腔內積聚膿液引起的一種婦科感染性疾病。宮腔積膿的形成可能是由于各種原因所導致的宮頸管狹窄、阻塞，宮腔內的分泌物不能外流或引流不暢，并發感染，引發一系列炎性反應，形成宮腔積膿[3]。引起宮腔積膿的常見原因是手術后宮頸粘連閉塞、放療、被遺忘的宮內節育器、先天性宮頸異常、生殖道良惡性腫瘤引起的宮頸管炎等因素[4-5]。宮腔積膿常見于絕經后婦女，其發病率可高達13.6%[6]。在絕經前女性，尤其是兒童中十分罕見，先天性生殖系統畸形和宮頸外傷被認為是未成年患者宮腔積膿的主要原因[7]。正常青春期前女性，宮頸與宮體比例1∶1，有文獻報道，中國95例8～10歲正常女性宮頸長度均值為(1.94±0.42)cm[8-9]，發育正常的宮頸除了作為子宮流出道的一部分，還分泌宮頸黏液以防止宮腔逆行感染，若合并生殖道畸形或狹窄導致的感染物質流出受阻，可能導致宮腔積膿進一步發展[7-10]。MRI檢查對評估生殖器官發育異常有著重要的指導意義[11]。Lueth等[12]報道了1例13歲的宮腔積膿患者，該患者因為狹窄的宮頸阻塞了月經，因而形成了宮腔積膿。該患者婦科檢查時無法觸及宮頸，陰道鏡檢查僅可見狹窄的陰道口和較長的陰道，但未探及宮頸口。再次行陰道鏡檢查，探查發現宮頸口呈淺凹陷改變。本例患者亦因盆腔巨大張力性腫物壓迫出現陰道及宮頸探查困難，患者術前MRI提示宮頸位置上移，中心未見明確的宮頸管及內膜，術中經過宮腔鏡檢查，宮頸管粘連閉鎖，長約1 cm，這均可能提示該患者宮頸發育不良，考慮與宮腔積膿發生相關。

宮腔積膿形成的另一必要條件是感染。女性因解剖因素相關，尿路感染的發病率較高，有40%～50%的女性在一生中至少經歷過一次尿路感染，其中大腸埃希菌占所有尿路感染的85%以上[13]。多篇報道顯示，年幼患者可由于衛生條件差，導致尿液、糞便自陰道反流，導致生殖道感染、宮腔積膿[14-15]。加之，青春期前的女性，體內雌激素水平偏低、陰道pH值為6.5～7.0、陰道內缺乏乳桿菌等因素，均為大腸埃希菌的生長提供了良好的環境[16-17]。通過病史采集得知，該患者受教育程度及衛生習慣欠佳，無排尿后擦拭、流動水清潔外陰等習慣，洗澡間隔1～8周不等，因此本例患者宮腔積膿的原因可能由于衛生條件差引起的尿路來源的大腸埃希菌逆行感染，引起宮腔積膿，且宮腔膿液分泌物培養結果為大腸埃希菌，與文獻報道相符。

另外，雌激素的缺乏也可能是兒童患者宮腔積膿的病因之一。生殖道的雌激素化可保持宮頸通暢，防止宮腔流出道的阻塞；同時，雌激素可通過刺激子宮內膜增生，維持子宮內膜厚度來防止宮腔積膿的發展。缺乏雌激素支持的子宮內膜較薄，更容易引起感染[7]。未成年的雌激素缺乏可能與兩個因素有關。第一，年齡相關：嬰幼兒晚期到青春期前，下丘腦垂體卵巢(hypothalamus-pituitary-ovary,HPO)軸未發育，雌激素缺乏[18]。第二，藥物相關：少部分未成年患者，需長期服用高效孕激素類藥物，因而抑制了雌激素的產生。Schmiech K等[15]報道了1例反復發生宮腔積膿的16歲女孩，患嚴重智力障礙，伴頑固性癲癇、甲狀腺功能減退及反復的尿路感染，因異常子宮出血從10歲起開始用醋酸甲羥孕酮治療，抑制雌激素的產生，引起宮腔積膿。本例患者10歲，HPO軸未發育，FSH及LH水平極低，處于年齡因素雌激素缺乏中，易患宮腔積膿。

2.2 臨床特點及相關并發癥

宮腔積膿患者最典型的臨床表現：陰道流膿，絕經后陰道出血，下腹痛，被稱為宮腔積膿“三聯征”[19]，但這種典型的三聯征僅在10%的患者中出現，且近半數宮腔積膿患者無明顯臨床癥狀，這使得宮腔積膿臨床診斷較為困難[4]。本例患者間斷性下腹隱痛半年，未予重視及診療，就診時已出現持續性下腹疼痛且伴有高熱，子宮底已位于臍水平。這提示，對于合并生殖器官發育異常的患者，如出現上述癥狀，應及時行相關檢查，確認是否存在宮腔積膿的可能。

子宮穿孔是宮腔積膿最嚴重的并發癥。膿液積聚導致子宮壁的壞死過程會引起子宮穿孔和子宮破裂，發病率約為0.01%～0.05%[20]。雖然子宮穿孔發生率較低，但子宮破裂后可引起膿毒血癥，死亡率高，因此必須引起足夠的重視[21]。有學者進行了文獻復習，記錄了69例宮腔積膿穿孔的患者，其死亡率高達31.88%[22]。本例患兒就診時子宮已達平臍水平，子宮張力大，一旦出現子宮穿孔破裂，后果嚴重，因此我們需提高診療水平，防微杜漸。

2.3 輔助檢查

影像學檢查有助于宮腔積膿的診斷。超聲是最常見、最簡易的篩查方法，超聲對于宮腔積膿的診斷有較高的敏感性[23]。超聲提示宮腔積膿患者宮腔內可顯示混雜回聲，CT和MRI也可用于宮腔積膿的評估，輔助評估是否存在生殖器官發育異常及子宮自發性穿孔[6]。有報道稱，CT和MRI可正確診斷出33%的宮腔積膿子宮自發性穿孔的患者[24]。此患者B超和MRI均提示宮腔積液的可能，MRI亦提示宮頸發育不良可能，可為臨床提供診斷依據。

2.4 治療

宮腔積膿的治療方法主要采用宮頸擴張和引流宮腔膿液[25]，一些患者宮腔積膿反復發作，可能需要多次的引流[26]。通過文獻復習，宮腔積膿治療需要持續引流直至臨床癥狀完全緩解，若引流不完全，可能導致宮腔積膿的復發，如患者合并有生殖器官發育異常，需盡早行畸形矯正手術解除流出道梗阻[7]。同時，宮腔積膿的患者治療受益于早期的廣譜抗生素和液體復蘇治療，早期抗生素建議選用廣譜抗生素，因為大腸埃希菌、鏈球菌和脆弱類桿菌可能是宮腔積膿最常見的感染源[27]?？股厥褂玫淖罴褧r間尚不清楚，但大多數臨床研究認為治療10～14 d效果較好[28]。本病例中，在足量應用抗生素控制感染的前提下，盡早并及時進行了手術治療，引流膿液，同時放置自制宮腔陰道支架，解除梗阻，預防宮頸再次粘連，防止宮腔積膿復發。該患者術中宮腔膿液的培養結果為大腸埃希菌，治療應用頭孢美唑效果較好，治療周期亦與文獻相符。

對兒童患者，若合并有子宮穿孔，需行緊急剖腹探查術，進行腹腔灌洗和引流，行子宮修補術，盡可能保留其生育功能[29]。如感染危及生命或反復感染保守治療無效時，需行子宮切除術。但是對于兒童患者，切除子宮是權衡利弊后的選擇，需要全面評估風險、利弊之后決定。手術后進行強化抗生素治療很重要，因為這些患者容易發展為全身性腹膜炎并隨后發生敗血性休克[30]。

綜上所述，宮腔積膿最常發生在絕經后女性，在絕經前，尤其是兒童中較為罕見。宮腔流出道受阻合并感染是導致宮腔積膿的根本原因。因此，當患者患生殖系統畸形、宮頸病變、生殖系統惡性腫瘤等，同時合并有宮腔流出道梗阻時，需要警惕宮腔積膿的發生。本文對此病例進行描述并對相關文獻加以復習，使臨床醫生提高對未成年女性宮腔積膿的認識，為臨床中相關病例的診治提供一定建議，盡可能做到早診斷、早治療，避免病情進展導致子宮穿孔甚至子宮破裂等嚴重并發癥的發生。