男性患者胰腺實性假乳頭狀腫瘤的臨床和磁共振成像特點

鐘 燕，王海屹，令狐恩強，孫玉發，徐 偉，馬 露，葉慧義

1中國人民解放軍總醫院 海南分院放射科，海南三亞 572013 中國人民解放軍總醫院 2放射科 3消化內科，北京 100853 4中央軍委聯合參謀部警衛局衛生保健處，北京 100017

男性患者胰腺實性假乳頭狀腫瘤的臨床和磁共振成像特點

鐘 燕1，王海屹2，令狐恩強3，孫玉發4，徐 偉4，馬 露2，葉慧義2

1中國人民解放軍總醫院 海南分院放射科，海南三亞 572013 中國人民解放軍總醫院2放射科3消化內科，北京 1008534中央軍委聯合參謀部警衛局衛生保健處，北京 100017

目的 分析男性患者胰腺實性假乳頭狀腫瘤(SPT)的臨床和磁共振特點。方法 回顧性分析病理證實的SPT 51例患者(男14例、女37例)的臨床和磁共振成像資料，圖像分析包括腫瘤位置、最大徑、形態、邊界、包膜、囊實性成分、信號、動態強化方式。結果 男性SPT的平均最大徑明顯小于女性[(3.9±1.6)cm比(6.3±3.9)cm，P=0.035]。男性純實性SPT(8/14)較女性(9/37)多見(P=0.037)。SPT T1加權成像男性以均勻低信號為主(11/14)，女性以不均勻低信號為主(23/37)(P=0.001)。SPT出血女性(22/37)較男性(2/14)多(P=0.005)。SPT的臨床和其他磁共振成像特征男性與女性比較差異無統計學意義(P>0.05)。結論 男性患者SPT較小，腫瘤成分以純實性多見，較少出血，其余臨床和磁共振成像特點與女性相似。

胰腺；實性假乳頭狀腫瘤；磁共振成像

胰腺實性假乳頭狀腫瘤(solid pseudopapillary tumor，SPT)是一種少見的潛在低度惡性胰腺腫瘤，占所有胰腺外分泌腫瘤的1%～2%[1]，預后好，5年生存率達97%[1- 2]。大多數的SPT患者為女性，發生在男性患者的相對少見[3]，隨著影像技術特別是CT、磁共振成像(magnetic resonance imaging，MRI)在臨床的廣泛應用，一些小的、男性SPT檢出例數逐漸增加，易與胰腺的其他腫瘤混淆，術前正確診斷困難。本研究對比分析男性SPT患者的臨床及MRI特點，旨在提高其術前診斷正確性。

對象和方法

對象 選取中國人民解放軍總醫院2008年3月至2016年1月經病理證實的SPT患者51例，每例術前均行MRI平掃及動態增強檢查。

檢查方法 32例采用1.5T Singa Excite HD MR掃描儀，19例采用3.0T Singa Excite HD MR掃描儀，使用體部表面相控陣線圈，T2加權成像(T2-weighted image，T2WI)采用呼吸觸發脂肪抑制快速恢復快速自旋回波序列(重復時間 6000～8000 ms；回波時間 85～109 ms；層厚4 mm；層間距 0.5 mm；視野 400 mm×400 mm；矩陣224×288)；預掃和動態增強掃描采用屏氣脂肪抑制的肝臟快速三維容積采集序列(視野 380 mm×380 mm，層厚4 mm，翻轉角度12°～15°，矩陣320×192，層數32～48，帶寬62.5～125 kHz)，對比劑為離子型對比劑釓噴替酸葡甲胺，使用高壓注射器以1.5 ml/s速度經靜脈團注(用量為0.1 mmol/kg)20～25 s后開始行動脈期掃描，間隔5～10 s行門脈期掃描，5～6 min后行延遲掃描期。

圖像分析 由兩名經驗豐富的MRI醫師進行閱片，圖像分析包括每個病灶的位置、最大徑、形態、邊界、包膜、囊實性成分比例、出血、T1加權成像(T1-weighted image，T1WI)信號、T2WI信號、動態增強強化方式、強化程度、胰管是否擴張及胰腺實質是否萎縮。在MRI平掃及動態增強上根據以下征象確定瘤內囊變：T2WI呈高信號區域、信號類似于腦脊液、動態增強掃描不強化代表囊變；在脂肪抑制T1WI上呈高信號定義為出血。根據腫瘤所含囊實成分比例不同，分成3種類型：囊性為主(囊性成分>50%)、實性為主(實性成分>50%)、純實性。

統計學處理 應用SPSS 16.0統計軟件行雙側檢驗，定量變量采用均數±標準差，兩組之間定量資料比較使用t檢驗，定性資料采用χ2檢驗Fisher’s精確檢驗。P<0.05為差異有統計學意義。

結 果

一般資料 共有51例患者，男性組14例(14/51，27.5%)，平均年齡(34.3±7.9)歲(25～46歲)，女性37例(37/51，72.5%)，平均年齡(31.4±12.2)歲(12～54歲)，不同性別間年齡分布、患者的臨床表現、腫瘤在胰腺中的位置以及病理侵襲性差異均無統計學意義(P均>0.05)(表1)。

影像特征 男性組腫瘤的平均最大徑顯著小于女性組(P=0.035)。男性組腫瘤成分與女性組明顯不同，兩組差異有統計學意義(P=0.037)(圖1、表2)。SPT T1WI信號男性組和女性組亦明顯不同(P=0.001)；女性組有22例(22/37，59.5%)在T1WI上見斑點狀或片狀的高信號，其中5例高信號范圍超過腫瘤的50%，提示出血。腫瘤的邊界、形態、成分、包膜、T2WI信號、動態增強強化方式、強化程度、胰管擴張、胰腺實質萎縮不同性別之間差異無統計學意義(P均>0.05)(表2、3)。

表 1 51例SPT的臨床表現Table 1 Clinical findings of 51 SPT

SPT：胰腺實性假乳頭狀腫瘤

SPT：solid pseudopapillary tumor

圖 1 男性，38歲，腫瘤位于胰頭，軸位T2加權成像(A)呈不均勻高信號，邊界清晰；脂肪抑制T1加權成像(B)呈均勻低信號；動脈期病變輕微強化(C)，門脈期(D)及延遲期(E)漸進性強化，無包膜

Fig 1 In a 38-year-old male patient，the lesion was located in pancreatic head and showed homogenous hyper-intensity on T2-weighted images(A)and hypo-intensity on T1-weighted images(B),in arterial phase，the lesion showed mild enhancement(C),in portal venous(D)and delayed phase(E)，the lesion showed progressive enhancement without capsule

討 論

SPT的發病機制仍不清楚，一些學者認為是導管上皮、神經內分泌、多功能干細胞，甚至是胰腺外生殖嵴細胞相關起源的[4- 5]。鏡下顯示嗜酸性腫瘤圍繞纖維血管蒂排列形成假乳頭狀結構，實性部分的腫瘤細胞排列緊密，胞漿呈嗜酸性顆粒狀，腫瘤組織常有灶狀出血[6]。90%的SPT發生在女性，發病高峰年齡在20～30歲，少數病例報道發生在男性，Papavramidis等[3]報道718例腫瘤中男性患者占3.9%。本研究男性患者占27.5%，高于文獻[7- 12]報道男性SPT所占比例，可能是由于超聲等影像檢查廣泛應用于健康體檢中，過去一些無癥狀的、被忽視的小的腫瘤現在被檢出。

SPT是一種潛在的低度惡性腫瘤，15%～20%出現局部侵犯或轉移[3，13]。局部侵犯或轉移并不是外科手術切除的禁忌證，一項多中心研究表明手術切除即使出現了局部侵犯、肝臟轉移或者復發，完整的手術切除可以有效保證患者長期生存時間[14]。因為與鑒別診斷中的其他胰腺腫瘤相比，SPT的預后更好，正確認識SPT有助于臨床醫生制定合適的治療方案[15]。

有文獻從臨床、影像及病理等方面比較SPT男性和女性的特點[7- 13]。大多數文獻報道男性患者平均年齡明顯大于女性[7- 11]。而本研究結果男性平均發病年齡與女性相當，兩組之間差異無統計學意義(P=0.417)，與Takahashi等[12]研究結果一致；由于本研究男性組中9例年齡小于40歲，平均年齡較文獻報道[7- 12]小?；颊吲R床表現無特異性，大多數是查體意外發生的。Machado等[7]和Lam等[13]報道發生在年齡較大的男性患者的SPT比女性更具侵襲性。本研究男性和女性組分別有5例腫瘤侵犯被膜，兩組比較差異無統計學意義(P=0.417)，與Hu等[10]報道結果一致。SPT無特定的發生部位，可以發生在胰腺任何位置，與文獻[7- 12]報道一致。

表 2 男性和女性SPT的磁共振成像特征Table 2 Magnetic resonance imaging characteristics of male and female patients with SPT

表 3 51例SPT動態對比增強信號(n)Table 3 Signal intensity of 51 SPT on dynamic contrast-enhanced images(n)

與文獻[7，10- 11]結論一致，本研究男性SPT的平均最大徑明顯小于女性(3.9 cm 比 6.3 cm)。由于性激素在SPT生長中發揮重要作用，懷孕與刺激腫瘤的生長有關[16]。然而，Park等[8]報道腫瘤的平均大小男性大于女性(6.3 cm 比 4.6 cm)。Sur等[9]報道SPT平均大小男性和女性相當(40.2 mm 比 42.6 mm)，可能是因為研究人群小以及磁共振評估選擇偏倚。

Park等[8]報道67%男性患者SPT的形態呈分葉狀，40%的女性呈卵圓形。Sur等[9]報道75%男性SPT的形態呈分葉狀，61.91%女性呈卵圓形常見。然而本研究SPT的形態男性與女性比較差異無統計學意義，與文獻報道[10]結論一致。Hirabayashi等[11]和Takahashi等[12]從病理角度分析SPT包膜男性和女性之間的差異，發現SPT包膜在女性更常見，然而從影像學上分析并未得出此結論[8- 9]。

關于SPT囊實性成分男性和女性明顯不同，男性以實性為主或純實性更多見，女性囊變多見[7- 12]。與既往文獻報道[8- 10]相似，本研究男性腫瘤純實性占57.1%(8/14)，以實性成分為主占35.7%(5/14)，與女性比較差異有統計學意義(P=0.037)。Takahashi等[12]從病理方面報道大多數男性SPT以實性成分多見，而無明顯的退行性變化，即使它們的大小與女性的相似。此結論支持男性SPT傾向于是一種實性腫塊，在生長過程中退變較女性SPT緩慢，但沒有一個合理的解釋。文獻報道[11- 12]免疫標記物SPT男性和女性比較差異無統計學意義。組織學和免疫組織化學分析顯示，SPT男性和女性的腫瘤增殖細胞基本相似[12]。

SPT的典型MRI表現為T2WI上呈不均勻高信號，男性和女性組比較差異無統計學意義(P=0.243)。男性和女性患者SPT的MRI特征明顯不同在于T1WI信號，與Sur等[9]結論相反。本研究男性SPT T1WI呈均勻或不均勻低信號，少數見點狀高信號。雖然大多數女性患者T1WI仍以低信號為主，但超過一半的患者在T1WI上可見斑點狀或大片狀高信號，其中5例高信號范圍超過腫瘤的50%，提示出血[17]。Kosmahl等[18]評價57例SPT相配的抗體和抗原相互作用下產生的物質，表明SPT主要發生在生育期的女性的流行病學特征，SPT對性激素有應答，在其研究中，所有57例孕酮受體陽性，推測月經周期黃體酮反復升高和下降可能解釋女性患者SPT廣泛的出血壞死。

SPT是一種少血供腫瘤，因為實性與假乳頭之間的過渡區形成假菊形團，相對較少的腫瘤細胞呈網狀排列之間形成血竇，因此影像學上表現出類似海綿狀血管瘤延遲強化的特點[19]。本研究除1例女性SPT早期均勻持續強化和1例因大量出血無明顯強化外，其余男性和女性均表現為典型的不均勻漸進性強化；與正常胰腺實質相比，強化程度動脈期輕度呈低信號，與文獻報道[8- 10，20]一致。

由于SPT質地較軟，很少引起胰管擴張[21]，本研究男女組分別有3、2例位于腫瘤胰頭造成胰管輕度擴張，無性別差異(P=1.000)。SPT很少出現胰腺實質萎縮[9- 10，20]，本研究兩組分別有2、1例胰腺實質出現萎縮，差異無統計學意義(P=1.000)。

對于發生在男性患者的一些小腫瘤以及無囊變的實性腫瘤缺乏認識，術前診斷困難，易誤診為無癥狀神經內分泌腫瘤或者胰腺癌。與無功能神經內分泌腫瘤相鑒別，主要依據增強方式及強化程度，后者增強早期顯著強化[20]。Yu等[20]報道缺乏胰管擴張、胰腺萎縮有助于SPT與胰腺癌的鑒別，但本研究1例男性患者出現胰管擴張、胰腺萎縮誤診為胰腺癌，因此對于實性SPT與胰腺癌的鑒別需要積累更多病例進行鑒別。

綜上，SPT是一種少見的低度惡性腫瘤，主要發生在女性。與女性SPT比較，男性腫瘤較小，純實性多見，出血少見，其他臨床和磁共振成像特點相似。

[1]Martin RC，Klimstra DS，Brennan MF，et al.Solid pseudopapillary tumor of the pancreas：a surgical enigma？[J].Ann Surg Oncol，2002，9(1)：35- 40.

[2]Tang LH，Aydin H，Brennan M，et al.Clinically aggressive solid pseudopapillary tumors of the pancreas [J].Am J Surg Pathol，2005，29(4)：512- 519.

[3]Papavramidis T，Papavramidis S.Solid pseudopapillary tumors of the pancreas：review of 718 patients reported in English literature [J].J Am Coll Surg，2005，2009(6)：965- 972.

[4]Santini D，Poli F，Lega S.Solid-papillary tumors of the pancreas：histopathology [J].JOP，2006，7(1)：131- 136.

[5]Eder F，Schulz HU，R?cken C，et al.Solid-pseudopapillary tumor of the pancreatic tail [J].World J Gastroenterol，2005，11(26)：4117- 4119.

[6]王崑，陸愛萍，郝純毅，等.胰腺實性假乳頭狀腫瘤的臨床病理學特征 [J].中國醫學科學院學報，2006，28(3)：418- 420.

[7]Machado MC，Machado MA，Bacchella T，et al.Solid pseudopapillary neoplasm of the pancreas：distinct patterns of onset，diagnosis，and prognosis for male versus female patients [J].Surgery，2008，143(1)：29- 34.

[8]Park MJ，Lee JH，Kim JK，et al.Multidetector CT imaging features of solid pseudopapillary tumours of the pancreas in male patients：distinctive imaging features with female patients [J].Br J Radiol，2014，87(1035)：1- 6.

[9]Sur YK，Lee JH，Kim JK，et al.Comparison of MR imaging features of solid pseudopapillary neoplasm of pancreas between male and female patients [J].Eur J Radiol，2015，84(11)：2065- 2070.

[10]Hu S，Huang W，Lin X，et al.Solid pseudopapillary tumour of the pancreas：distinct patterns of computed tomography manifestation for male versus female patients [J].Radiol Med，2014，119(2)：83- 89.

[11]Hirabayashi K，Kurokawa S，Maruno A，et al.Sex differences in immunohistochemical expression and capillary density in pancreatic solid pseudopapillary neoplasm [J].Ann Diagn Pathol，2015，19(2)：45- 49.

[12]Takahashi Y，Hiraoka N，Onozato K，et al.Solid-pseudopapillary neoplasms of the pancreas in men and women：do they differ？[J].Virchows Arch，2006，448(5)：561- 569.

[13]Lam KY，Lo CY，Fan ST.Pancreatic solid-cystic-papillary tumor：clinicopathologic features in eight patients from Hong Kong and review of the literature [J].World J Surg，1999，23(10)：1045- 1050.

[14]Yu P，Cheng X，Du Y，et al.Solid pseudopapillary neoplasms of the pancreas：a 19-year multicenter experience in China [J].J Gastrointest Surg，2015，19(8)：1433- 1440.

[15]Adams AL，Siegal GP，Jhala NC.Solid pseudopapillary tumor of the pancreas：a review of salient clinical and pathologic features[J].Adv Anat Pathol，2008，15(1)：39- 45.

[16]Canzonieri V，Berretta M，Buonadonna A，et al.Solid pseudopapillary tumour of the pancreas [J].Lancet Onco，2003，4(4)：255- 256.

[17]張靜，葉慧義，蔡幼銓，等.胰腺實性假乳頭狀瘤MRI表現與病理對照分析 [J].中華肝膽外科雜志，2009，15(5)：362- 364.

[18]Kosmahl M，Seada LS，J?nig U，et al.Solid-pseudopapillary tumor of the pancreas：its origin revisited[J].Virchows Arch，2000，436(5)：473- 480.

[19]宋金鈞，周曉軍，陸珍鳳，等.胰腺實性假乳頭狀瘤臨床病理特征 [J].醫學研究生學報，2007，20(8)：827- 829.

[20]Yu MH，Lee JY，Kim MA，et al.MR imaging features of small solid pseudopapillary tumors：retrospective differentiation from other small solid pancreatic tumors [J]. AJR Am J Roentgenol，2010，195(6)：1324- 1332.

[21]Koizumi J，Kodera K，Kaneda S，et al.Two cases of solid and cystic tumor of the pancreas(including one case of MRI)[J].Nippon Igaku Hoshasen Gakkai Zasshi，1990，50(1)：55- 60.

Clinical and Magnetic Resonance Imaging Features of Solid Pseudopapillary Tumor of the Pancreas in Male Patients

ZHONG Yan1，WANG Haiyi2，LINGHU Enqiang3，SUN Yufa4，XU Wei4，MA Lu2，YE Huiyi2

1Department of Radiology，Hainan Branch of Chinese PLA General Hospital，Sanya，Hainan 572013，China2Department of Radiology，3Department of Gastroenterology and Hepatology，Chinese PLA General Hospital，Beijing 100853，China4Health Division of Guard Bureau，Joint Staff Department of Central Military Commission，Beijing 100017，China

YE Huiyi Tel：010- 66936626，E-mail：13701100368@163.com

Objective To analyze the clinical and magnetic resonance imaging(MRI)findings of solid pseudopapillary tumor(SPT)of the pancreas in male patients.Methods Clinical and MRI features of 51 patients with pathologically-proved SPT were retrospectively analyzed.The following MRI features of the lesions were analyzed：location，maximal diameter，shape，margin，capsule，solid and cystic components，signal intensity characteristics，and enhancement patterns.Results The average maximal diameter of the SPT in male patients was significantly smaller [(3.9±1.6)cmvs.(6.3±3.9)cm，P=0.035]than that of SPT in female patients.Pure solid tumors were signiciantly more common in male patients(8/14)than in female patients(9/37)(P=0.037).T1-weighted images of SPT showed mainly homogenous hypo-intensity in male patients(11/14)and heterogeneous hypo-intensity in female patients(23/37)(P=0.001).Hemorrhage was more prevalent in female patients(22/37)than in male patients(2/14)(P=0.005).There were no significant differences between male and female patients regarding clinical features and other magnetic resonance features(P>0.05).Conclusions On MRI，SPT in male patients is small and shows mainly pure solid component with rare hemorrhage.The clinical and other MRI features of SPT are not different between males and females.

pancreas；solid pseudopapillary tumor；magnetic resonance imaging

471-476

保健專項課題(14BJZ01)Supported by the Health Care Special Project(14BJZ01)

葉慧義 電話：010- 66936626，電子郵件：13701100368@163.com

R445.2

A

1000- 503X(2017)04- 0471- 06

10.3881/j.issn.1000- 503X.2017.04.003

2016- 03- 07)