骨軟骨瘤繼發滑囊形成的影像學分析

方字文 郭永飛 余水全 劉樹學

骨軟骨瘤（osteochondroma），也稱骨軟骨性外生骨疣（osteocartilaginous exostosis）或骨疣（exostosis），是最常見的良性骨腫瘤或腫瘤樣病變。發病率占骨腫瘤的10%～15%，占良性骨腫瘤的20%～50%［1］。骨軟骨瘤可發生于任何軟骨內化骨的骨，以股骨下端和脛骨上端最常見。具體病因及發病機制目前尚未完全明了，有學說認為與骺板損傷、畸變生長及骺板軟骨疝入干骺部有關［1］。本病好發于10～30 歲，發病率男性高于女性，男女之比約1.6～3.4:1［1-3］。臨床上多數病灶無明顯癥狀，當骨軟骨瘤病灶壓迫鄰近器官（如血管、神經、脊髓等）或出現并發癥時可表現出相關的臨床癥狀［4］。骨軟骨瘤主要并發癥包括畸形、血管神經受壓、瘤骨骨折、滑囊形成、惡變等?；倚纬墒枪擒浌橇錾僖姴l癥之一，國內外文獻中有關骨軟骨瘤繼發滑囊形成的影像學報道較少見，且多為病例報道。本文回顧了12 例骨軟骨瘤繼發滑囊形成病例的臨床與影像學資料，以提高對本病的診斷水平。

資料與方法

1.一般資料

搜集2009 年1 月～2020 年8 月期間經本院手術病理證實的12 例骨軟骨瘤繼發滑囊形成病例，男8 例，女4 例；年齡14～73 歲，中位年齡25 歲。主要臨床表現為病變部位疼痛不適、局部腫脹或腫塊逐漸增大。

2.檢查方法

12 例患者中，2 例行CT 平掃，3 例 行MRI（1例行MRI 平掃，2 例行MRI 平掃及增強掃描），7例同時行CT 和MRI 檢查（1 例行CT 平掃同時行MRI 平掃及增強掃描，6 例同時行CT、MRI 平掃及增強掃描）。CT 圖像采集設備為Toshiba Aquilion 64 排CT 和Philips 256 排iCT，增強掃描選用非離子型對比劑優維顯（300 mg I/ml），總量80～100 ml。采用雙筒型高壓注射器，注射流率2～3 ml/s，注射對比劑前后各注射生理鹽水30 ml。CT 采集原始數據傳輸至Philips 256 后處理工作站處理，重組方法包括多平面重組冠狀位、矢狀位圖像及容積再現圖像（volume rendering，VR）。MRI 圖像采集設備為GE 1.5 T Signa Twinspeed HDXT 型MRI掃描儀，增強掃描采用釓噴酸葡胺（Gd-DTPA），0.1 mmol/kg 經肘靜脈注入，注射流率為3 ml/s。采集的圖像由兩位以上具有肌骨系統影像診斷經驗的醫師共同閱片，主要分析內容包括病灶的部位、大小、滑囊的密度及信號、滑囊的內部結構（壁結節、分隔、鈣化或骨化）、增強掃描滑囊強化特點?；业拿芏燃靶盘柛淖兙约∪鉃閰⒖?（高于肌肉為高密度/信號，低于肌肉為低密度/信號。病理標本常規行大體觀察及HE 染色后鏡下觀察。

結 果

病變部位：4 例發生于肩胛骨（左側2 例，右側2 例），滑囊分布于肩胛骨與后胸壁之間的肌間隙內；5 例發生于股骨小轉子（左側3 例，右側2例），滑囊部分包繞小轉子骨軟骨瘤，并延伸至周圍肌間隙內；1 例發生于左股骨遠段內側部，滑囊部分包繞骨軟骨瘤，位于股骨與鄰近肌肉之間；1 例發生于右腓骨遠段外側部，滑囊位于腓骨與皮膚之間；1 例發生于左髂骨，滑囊位于骨軟骨瘤病灶鄰近皮下。

影像表現（圖1～4）：骨軟骨瘤病灶大小約7 mm×10 mm～65 mm×57 mm 不等，表現為受累部位的外生性骨贅，可見完整的骨皮質和骨髓腔與其下方母體骨相延續?；掖笮〖s29 mm×13 mm～100 mm×27 mm 不等，均表現為骨軟骨瘤病灶旁的不規則形腫物，8 例CT 平掃呈低密度（圖1a，2a、2b），1 例呈等密度（圖3a、3b）；MRI 平掃，T1WI顯示7 例呈低信號（圖2e），1 例呈高信號（圖3c、3d），2 例呈等信號（圖4c）；T2WI 均呈高信號（圖2f，3e，4a、4b）；2 例伴周圍軟組織水腫（圖3e，4b）。所有12 例滑囊內均可見壁結節（圖1b，3c～3e）及分隔（圖1c，2d，3f，4b～4d）；3 例病灶滑囊內可見鈣化或骨化結節影（圖1b，2b，3b）。CT 及MRI 增強掃描表現為滑囊壁、分隔以及壁結節的明顯強化（圖2c、2d、2g，4d）。

病理表現：大體病理示滑囊壁厚約0.2～0.7 cm，質地較韌，內表面不規則，可見白色的纖維樣或絨毛樣組織。鏡下，滑囊壁由致密纖維組織構成（圖1d），有炎癥細胞浸潤、含鐵血黃素沉著及血管增生；滑囊內表面為滑膜上皮或單層扁平上皮?；覂葹榈S色、黃棕色、紅色的漿液或黏液。術后隨訪8～80 個月，局部未見復發。

討 論

滑囊形成是骨軟骨瘤少見的一種并發癥，最初由Orlow［5］于1891 年首次報道，當時采用被囊外生性骨疣（exostosis bursata）來描述。骨軟骨瘤繼發滑囊形成的發病率目前尚不清楚，在Unni 等［6］回顧872 例骨軟骨瘤病例的報道中，發病率為1.5%［1］。本病發病部位以肩胛骨、股骨小轉子及肩關節周圍最為常見，其他少見的部位包括坐骨、肋骨、跟骨等［7］?；倚纬傻拇_切發病機制目前尚未完全明了，現認為是由于上述常見發病部位日?；顒宇l繁，骨軟骨瘤病灶與鄰近肌肉、肌腱等結構長期摩擦、撞擊所致［8-11］。臨床上，骨軟骨瘤繼發滑囊形成表現為骨軟骨瘤病灶局部腫塊進行性或迅速增大，并出現疼痛不適、活動受限等癥狀［12］；部分滑囊病灶可以非常巨大，有時增大迅速、張力高，呈現出類似于實性腫塊的表現。本組病例中，4例發生于肩胛骨，5 例發生于股骨小轉子旁，股骨下段、腓骨外踝、髂骨翼各1 例；主要臨床表現為受累部位疼痛不適、局部腫脹或腫塊逐漸增大，與既往文獻報道基本相符。

骨軟骨瘤繼發形成的滑囊壁由致密的纖維組織構成，內有滑膜上皮被覆，滑膜上皮向囊內形成絨毛樣、結節狀結構；囊內通常為淡黃色清亮的液體，繼發炎癥、感染、出血可使囊液成分變得復雜［4,13］。部分骨軟骨瘤脫落的纖維素小體或軟骨碎片進入滑囊內，并刺激滑膜上皮發生軟骨化生，形成繼發性滑膜骨軟骨瘤?。?,12,14-16］，此表現罕見。骨軟骨瘤繼發性滑囊形成的典型影像學表現為骨軟骨瘤病灶周圍出現不規則形水樣密度或信號的腫物，CT 平掃呈低密度，MRI 平掃T1WI 呈低或等信號，T2WI 呈高信號；滑囊壁可見等密度或等信號的結節、分隔影，增強掃描滑囊壁、壁結節及分隔呈明顯強化。當滑囊并發感染、出血時，滑液密度可增高、MRI 信號變得復雜；繼發滑膜軟骨瘤病時，滑囊內可見鈣化或骨化的結節。本組病例中有1 例病灶表現不典型，滑液于CT 平掃呈等密度，并于MRI T1WI 上呈高信號，可能與囊腫繼發出血或囊液蛋白含量增高有關。本組病例中有3例病灶滑囊內可見鈣化或骨化結節影，提示繼發滑膜骨軟骨瘤病。

骨軟骨瘤病灶在骨骼發育成熟后基本停止生長，且長期保持穩定，約有1%～2%的單發型骨軟骨瘤或5%的遺傳性多發性骨軟骨瘤可惡變成軟骨肉瘤［6］。惡變多發生于生長活躍的軟骨帽，當軟骨帽厚度超過2 cm、在骨骼發育成熟后長期靜止的骨軟骨瘤病灶再次出現生長、疼痛等臨床癥狀就提示有惡變［17,18］。骨軟骨瘤繼發性滑囊的密度、信號與軟骨帽相似，類似于增厚的軟骨帽，且二者臨床表現也相似，易將其誤診為骨軟骨瘤惡變。臨床上對骨軟骨瘤繼發滑囊形成病例的主要治療方法是行骨軟骨瘤病灶切除術、滑囊切除術及滑囊內軟骨碎片清除術［19］；而骨軟骨瘤惡變者的治療主要是病灶廣泛切除術或截肢術。二者治療及預后完全不同，因此術前對骨軟骨瘤繼發滑囊形成與骨軟骨瘤惡變的鑒別診斷具有重要的臨床意義。骨軟骨瘤惡變時可出現骨質破壞，軟組織腫塊內可見多發環形、弧形或斑點狀鈣化灶［20］；而骨軟骨繼發滑囊形成時無骨質破壞，繼發滑膜骨軟骨瘤病時，滑囊內的鈣化呈結節狀，體積相對較大，一般無環形、弧形樣的鈣化。此外，MRI 磁化轉移技術及脂肪抑制三維毀損梯度回波序列（fat-suppressed three-dimensional spoiled gradientrecalled，SPGR）能夠鑒別自由水（滑囊）與結合水（軟骨帽），有助于二者鑒別［1,21］。超聲檢查在鑒別骨軟骨瘤繼發滑囊形成與增厚的軟骨帽中也具有重要的作用［1,3］，滑囊的聲像圖顯示為無回聲并伴有后方回聲增強，而軟骨帽表現為實性的低回聲改變，無后方回聲增強現象。

圖1 男，22 歲，右股骨下段腫物8 年，局部疼痛1 個月余，右股骨骨軟骨瘤繼發滑囊形成。a)～c)平掃CT 軸位不同層面示股骨遠段骨軟骨瘤，病灶周圍見低密度滑囊，類似于增厚的軟骨帽（箭）；b)滑囊內可見等密度壁結節（箭），同時可見鈣化或骨化結節影 （箭），及c)分隔影（箭），提示繼發滑膜骨軟骨瘤??；d)術后鏡下病理（HE，×40）示滑囊壁由致密的纖維組織構成圖2 男，25 歲，左肩背部疼痛，左肩胛骨骨軟骨瘤繼發滑囊形成。a)、b)平掃CT 軸位示左肩胛骨外側緣前方骨軟骨瘤，瘤骨與后胸壁之間可見不規則形低密度滑囊，滑囊內見b)鈣化或骨化結節影（箭）；c)、d)增強掃描CT 軸位示c)囊壁、壁結節（箭）及d)分隔影（箭）明顯強化；e)囊液在T1WI 上呈低信號，f)T2WI脂肪抑制序列上囊液呈高信號；g)增強掃描軸位示滑囊壁及壁結節明顯強化

圖3 女，67 歲，左髂骨骨軟骨瘤30 余年，近2 個月腫物增大并疼痛，左髂骨骨軟骨瘤繼發滑囊形成。a)、b)平 掃CT 軸 位示左髂骨骨軟骨瘤，腫瘤鄰近滑囊形成，囊液呈等密度，滑囊內可見鈣化或骨化結節影（箭），提示繼發滑膜骨軟骨瘤??；c)T1WI 軸位及d)T1WI 脂 肪抑制序列軸位示囊液呈高信號；e)T2WI 脂肪抑制序列軸位上呈高信號，囊壁可見結節影（箭），鄰近軟組織可見小片狀水腫；f)T1WI 冠狀位上示囊內可見分隔影（箭） 圖4 男，27 歲，右髖部疼痛不適，右股骨小轉子骨軟骨瘤繼發滑囊形成。a)T2WI 軸位示右股骨小轉子骨軟骨瘤繼發滑囊形成，b)T2WI 脂肪抑制序列冠狀位及c)T1WI 冠狀位示囊液在T2WI 高信號，T1WI 等信號；d)增強掃描T1WI 脂肪抑制序列軸位示滑囊壁及分隔明顯強化，鄰近軟組織水腫并強化，提示并發滑囊炎

本研究具一定的局限性：首先，本研究的樣本量小并且是回顧性研究；其次，術后病理取材局限，無法進行影像與病理的一一對照研究，不能全面、準確地解釋病灶內部的改變；再次，由于本組病例的圖像是由多臺不同機器掃描所得，掃描參數不盡相同。

總之，骨軟骨瘤繼發滑囊形成好發于長期受磨擦的部位，臨床主要表現為局部疼痛不適及腫物增大。影像學表現為骨軟骨瘤旁不規則形水樣密度或信號的腫塊，滑囊內可見壁結節、分隔，部分病例可同時繼發滑膜骨軟骨瘤病。骨軟骨瘤繼發滑囊形成的臨床與影像學表現與骨軟骨瘤惡變相似，影像學有助于二者的鑒別。