569 例唇腭裂規范化序列治療推廣效果追蹤評價

陳宇翔 黃 群 閆怡軒 陳潤哲

廣東省婦幼保健院 廣東 廣州 511400

先天性唇腭裂在我國圍產兒中是高發畸形，唇腭裂新生兒每年達近3.5 萬名，城鄉差異明顯［1］，廣大農村及偏遠地區唇腭裂患者群體龐大，且受限于當地的醫療觀念和技術條件，難以獲得系統的、連貫的、完善的唇裂序列治療服務。因此，為提高我國唇腭裂群體防治水平，減少并發癥，提高生活質量，從而提高我國人口素質，國家重點研發計劃項目“先天性心臟病和唇腭裂三級綜合防控技術的示范應用和評價研究”（2018YFC1002604）于2018 年被立項，本項目組制訂了《先天性唇腭裂三級綜合防治及規范化序列治療指引》［2］（下稱《指引》，內容見表1）以及最優的臨床診治路徑及推廣策略，在廣東省婦幼保健院及協作單位推廣施行，并對預后療效進行追蹤評價，根據反饋結果繼續優化改進，爭取向全國更廣大地區進一步推廣。

表1 先天性唇腭裂三級綜合防治及規范化序列治療指引

1 資料與方法

1.1 研究對象本研究選取2018 年8 月至2021 年4 月廣東省婦幼保健院、中山市博愛醫院及廣西貴港婦幼保健院診治0～16 歲唇腭裂患者（非綜合征型）569 例為研究對象，另選取2010 年1 月至2018 年7 月廣東省婦幼保健院同年齡組唇腭裂患者600 例隨訪資料為對照。

1.2 方法該時間段內就診患者無論任何年齡、治療階段，均登記入組，并根據其實際治療階段根據《指引》開始接受后續規范化序列治療。

1.3 評價指標唇腭裂專用哺乳工具使用率，患兒生長指數、語音、聽力、患齲率及心理健康狀況、手術成功率、并發癥發生率。

1.3.1唇腭裂專用哺乳工具使用率 選取研究組0～2 歲患者385 人，對照組2 歲隨訪資料400 例。

1.3.2患兒生長指數 包括身高、體重、頭圍、胸圍以及血糖、血脂等生化指標［3，4］，選取研究組腭裂患兒348 例，具體見表2。參照標準為2009 版原國家衛生部婦幼保健與社區衛生司《中國7 歲以下兒童生長發育參照標準》（下稱《標準》，見表2 注釋）。研究組及對照組的各年齡組選取術前及術后2 年的各指標數據?！吨敢吠扑]腭裂手術接受時間為8 月齡至2 歲，考慮該年齡段患兒生長發育較為迅速，本研究參照《標準》劃分為上述年齡段，并為抵消性別發育的差異，計算各年齡段組內各個個體的數值（身高、體重、頭圍等）將與《標準》中同性別對應年齡組相應的中位數差值后，分別取平均值（不分性別），計算標準差，并進行比較。

1.3.3語音評價 語音評價指標為單詞清晰度評估［5］，應用《上海交通大學口腔醫院語音清晰度詞表》，各患者根據標準播音跟讀，現場數字化收音，再由3 名研究員單獨評估，以百分比形式表示結果，取平均值。研究組選取4 歲以上患兒共計56 例，全員接受系統或相對完整語音訓練。相同年齡段記錄資料為83 例。

1.3.4聽力評價 計算0～2 歲始完整接受耳鼻喉科醫師聽力檢測、中耳功能監測者共計385 例，對照組資料隨訪資料400 例，系統接受耳鼻喉科?？圃\治者282 例。

1.3.5齲面 齲面均為患兒齲病情況的主要評價指標，選取研究組入組滿2 年及以上病例471 例，對照組4 歲齡隨訪資料300 例。

1.3.6心理健康狀況 采用《0～6 歲兒童心理神經發育量表》（0～2 歲組）及《兒童適應行為評定量表》（2～6 歲組）對研究對象心理健康狀況進行評估，選取研究組0～2 歲患者569 人，2～6 歲組452 例（與前組有重疊），對照組2 歲隨訪資料169 例；2～6歲組隨訪資料103 例。

1.3.7手術及并發癥 研究組推廣旋轉推進法及“華西”法、鼻畸形一期矯正為唇裂手術標準術式，“兩瓣”法為腭裂標準術式。手術成功率、并發癥發生率的計算：采取術后唇、腭復裂/腭瘺發生人數，術中出血超出15 mL 或呼吸梗阻發生人數分別占唇裂或腭裂手術總例數的百分比。

1.4 統計學方法全部數據均用SPSS 17.0 進行統計分析，經檢驗，各組數值均符合正態分布，因此兩組間比較采用t檢驗，多組間比較采用方差分析，構成比的比較采用卡方檢驗，以P＜0.05 為差異有統計學意義。

2 結果

2.1 專用哺乳工具使用率唇腭裂專用哺乳工具使用率的統計中，研究組使用唇腭裂專用哺乳工具使用率為100%，對照組2歲隨訪資料提示使用率為63%。

2.2 生長指數比較研究組與對照組患兒生長指數包含身高、體重、體質指數（BMI），頭圍、胸圍以及血糖、血脂等生化指標比較見表2。

表2 唇腭裂規范化序列治療患兒與對照組生長指數比較

2.3 單詞清晰度評估單詞清晰度評估中，研究組清晰度平均值為（81.70±9.15）%，對照組為（79.8±9.98）%，P＞0.1。

2.4 聽力研究組0～2 歲接受系統耳鼻喉科?？茩z查診治率為100%，對照組為70.5%。

2.5 齲面研究組的患兒齲面均值為24.36，對照組為43.81。

2.6 心理健康狀況研究組《0～6 歲兒童心理神經發育量表》平均得分對照組為66.70±3.16，對照組為56.10±8.22，P＜0.01；《兒童適應行為評定量表》研究組平均得分10.2±0.6，對照組平均得分為10.00±0.63，P＞0.1。

2.7 手術及并發癥研究組共進行唇裂、腭裂、咽成形術及牙槽突裂手術共計823 臺，術后出現并發癥者（唇、腭復裂、腭瘺、牙槽突植骨感染等）26 例，術后出血大于15 mL 者35 例，術后呼吸道風險轉入ICU 者10 例。對照組統計項目開展前3 年的臨床資料，手術1 056 臺，術后各類并發癥合計83 例，術后出血大于15 mL 者127 例，術后呼吸道風險轉入ICU 者21 例。兩組比較有統計學差異（P＜0.01）。

3 討論

3.1 唇腭裂專用哺乳工具推廣使用有重要意義本研究人群中入組的病例來自廣東省內，少部分來自廣西貴港，因此在對規范化唇腭裂序列治療對改善患兒生長發育的影響的研究中，地域、種群、遺傳差異、飲食習性的影響極少。既往研究表明，唇腭裂專用哺乳工具能有效降低患兒嗆奶發生率，增加進食效率，進而加強對患兒的營養保障［6］。因此唇腭裂專用哺乳工具推廣使用率是本項目的一個重要指標，本項目組的三級綜合防治措施施行中，分娩前即進行該內容宣教，出生后即鼓勵該工具喂養使用。哺乳期內患兒任何年齡段入組即改用或繼續使用該喂養工具。

3.2 唇腭裂規范化序列治療指引實施對患兒生長發育的意義基于腭裂修復對進食功能的改善，其后進食效率及方式趨同于正常人［6］。本研究選取腭裂手術時間前后為研究節點，檢驗《指引》中輔助喂養技術、喂養指導、生長發育監測等措施，相對于同年齡組未接受規范化指引措施的已接受腭裂手術/未接受腭裂手術患兒，能否對改善患兒生長發育。結果表明，除紅細胞值以外，盡管兩組患者各項生長指數均低于國家指標參考值，但兩組仍有顯著差異，表明規范化的序列治療措施對患者的生長發育、改善其營養狀況仍有積極意義。參考《標準》的身高與體重對照表，研究組多個年齡組接近其標準值，而對照組多個年齡組均值偏低，表明研究組的營養發育狀況好于對照組?？紤]到BMI 在低齡幼兒中的適用性及其應用偏向于肥胖型篩查，本研究未將其納入研究指標［7］。

3.3 規范化序列治療推廣實施后的語音跟蹤、訓練對提高患兒語音清晰度有重要意義語音清晰度方面研究組平均值優于對照組，表明規范化序列治療推廣實施后的語音跟蹤、訓練對提高患兒語音清晰度有重要意義。而兩組間無明顯差異主要是因為研究組年齡普遍偏小，集中在4～7 歲階段，而對照資料中年齡分布相對較為零散，盡管未接受規范化的語音治療措施，部分患者仍接受了不同程度語音訓練，而且年齡較大的患者在語音發育水平、實驗過程中的依從性也一定程度上優于年齡較小患者。但另一方面，對照組中存在一些散在的較晚接受腭裂修復/未接受腭裂修復，或修復不徹底的病例，其語音清晰度明顯較低，造成其標準差較大。

3.4 較早接受口腔衛生宣教及保健治療的意義

研究組齲面均數值明顯更優，得益于研究組患兒較早接受口腔衛生宣教及保健治療，除部分入組較晚的患兒，全口猛性齲、奶瓶齲的病例大幅減少，但由于部分腭裂及牙槽突裂患兒先天性部分牙列不齊難于清潔、部分牙先天缺失或畸形，齲失補牙面數在個別患兒仍然偏高。

3.5 接受耳鼻喉科系統?？票O測、治療能持續改善聽力，從而影響患兒的語言、社交能力，進而有利于患兒心理狀況建設心理發育方面研究組在0～2 歲時的得分較高，主要體現在語言、社交及適應能力上與對照組的得分差距［8］，其中，持續聽力監測與中耳功能評價接受率與得分的相關性分析可信度為0.953，表明接受耳鼻喉科系統?？票O測、治療能持續改善聽力，從而影響患兒的語言、社交能力，進而有利于患兒心理狀況建設，而2～6 歲組在《適應行為量表》測試中無明顯差異，表明非綜合型唇腭裂患兒自然智力發育水平正常［9］。

3.6 手術并發癥發生例數顯著下降，手術安全性顯著增加三個研究基地的臨床數據表明，通過手術方式的推廣統一及規范化，手術并發癥發生例數顯著下降，手術安全性顯著增加。

綜上所述，《先天性唇腭裂三級綜合防治及規范化序列治療指引》能提供最優的臨床診治路徑及推廣策略，有利于改善唇腭裂患兒的生長發育、聽力、護齒、心理發育等，有利于提高手術的成功率，減少并發癥，具有向全國更廣大基層及邊遠地區進一步推廣的價值。