子宮動靜脈瘺致產褥期陰道出血10例分析

蒲敏華，田莉，馬多娜，李俊強，潘峰，潘海英

作者單位：1四川錦欣西囡婦女兒童醫院婦產科，四川 成都 610011；2西南交通大學附屬醫院、成都市第三人民醫院婦產科，四川 成都 610031；3西南醫科大學附屬醫院介入醫學部，四川 瀘州 646000

子宮動靜脈瘺（uterine arteriovenous fistula，UAVF）是指動脈血不經毛細血管網而是通過異常通道直接進入子宮靜脈［1］。臨床發病率低，約為4.5%，但隨著生育政策的改變及人工流產率的增高，子宮手術操作也相應增加，導致UAVF發病率隨之上升［2-3］。該病以無先兆，突發突止的陰道出血為典型癥狀，嚴重時并發失血性休克，再次妊娠的難度及風險相應增加［3-4］。UAVF是產褥期陰道出血的少見病因，其臨床特點及診治不同于非產褥期，但國內外相關報道及總結較少，導致對該疾病的臨床認識不足，易發生誤診，若不能早期識別及時處理，則會導致失血性休克、死亡等不良事件［5］。因此，為提高臨床工作者對該疾病的認識，掌握其診治方案，本研究通過回顧分析10 例因UAVF 致產褥期陰道出血的臨床資料及國內外相關文獻，對該病的臨床特點、診治方法及預后進行討論。

1 資料與方法

1.1 一般資料檢索四川錦欣西囡婦女兒童醫院、西南交通大學附屬醫院及西南醫科大學附屬醫院電子病歷信息系統，搜集2016 年1 月至2022 年6 月婦產科收治的產褥期因UAVF 致陰道出血的臨床資料。納入標準：①產后6 周內發生的陰道出血［6］；②出血原因為UAVF。排除標準：①其他原因導致的陰道出血；②UAVF 診斷不明確；③合并其他出血因素；④臨床資料收集不全。符合標準并通過電話回訪的病人共10例，本研究經四川錦欣西囡婦女兒童醫院倫理委員會審查批準（批號：倫-2022-067），病人或其近親屬知情同意。

1.2 研究方法（1）收集納入病例以下臨床資料，①一般資料：年齡、孕次、產次、既往子宮手術操作史（包括但不限于人工流產術、剖宮產術、子宮肌瘤挖除術、宮腔鏡手術）、此次是否剖宮產終止妊娠；②臨床表現及UAVF診斷方式：出血量、血紅蛋白值（出血后通過血常規測定）、出血距離分娩的時間、確診方式；③治療方式及療效：是否輸血、治療方法、療效。（2）電話隨訪納入病例是否復發、月經恢復情況、治療后是否再次妊娠，統計隨訪時間。

2 結果

2.1 一般資料病人年齡范圍為21～36 歲，平均28.5 歲；8 例有人工流產病史，2 例為初次妊娠；2 例既往有剖宮產病史，2 例有子宮肌瘤挖除術病史，2例有宮腔鏡手術病史；此次妊娠7例行剖宮產術，術中無特殊。見表1。

表1 子宮動靜脈瘺致產褥期陰道出血10例一般資料

2.2 臨床表現出血量范圍為600～2 000 mL，平均1 210 mL；血紅蛋白下降至46～103 g/L，平均下降至75.2 g/L；陰道出血距離分娩時間范圍為3 h 至5 周，2例在分娩24 h以內，8例在分娩24 h以后；1例病理檢查確診，5 例彩色多普勒超聲（color doppler ultrasound，CDU）確診，4 例數字減影血管造影（digital subtraction angiography，DSA）確診（圖1A）。見表2。

圖1 子宮動靜脈瘺（UAVF）致產褥期陰道出血數字減影血管造影（DSA）結果：A為UAVF治療前（圓圈內為病灶，動脈期可見多發迂曲、擴張靜脈血管影）；B為UAVF治療后病灶未顯影

表2 子宮動靜脈瘺（UAVF）致產褥期陰道出血10例臨床表現

2.3 診治方式及隨訪情況6 例輸注血液制品；1例因出血量多，發生失血性休克急診行全子宮切除術（total hysterectomy，TH），余9 例行選擇性子宮動脈栓塞術（selective uterine artery embolization，SUAE），治療后病灶未顯影（圖1B）；10 例均在治療后陰道出血停止。隨訪9 例行SUAE 病人，均未復發，月經正常來潮，月經量較治療前無明顯變化，其中2 例再次妊娠，1 例足月剖宮產終止妊娠，1 例行早期人工流產術；隨訪時間0.5～5.7 年，中位隨訪時間2.6年。見表3。

表3 子宮動靜脈瘺致產褥期陰道出血10例治療及隨訪情況

3 討論

UAVF 于1926 年被首次報道，通常發生在20～40 歲的育齡期，也可發生在絕經后［1，5，7］。因本研究收集的10 例病人均在產褥期因UAVF 發生陰道出血，發病年齡在21～36 歲，均屬于育齡期。UAVF 分為先天性和獲得性兩種，先天性UAVF 是由于在胎兒時期，原始毛細血管叢分化缺陷所致，臨床中遇到的UAVF 多繼發于子宮手術操作之后［8］。研究發現，子宮手術史為UAVF 形成的高危因素，剖宮產術、子宮肌瘤挖除術、人工流產術、輔助生殖等子宮手術操作與UAVF 的發生相關［9-10］。本研究與既往的報道結果一致，所有病人均有子宮手術操作史，但目前暫無研究闡明子宮手術操作后發展形成UAVF的所需時間，在本研究中，例9為初次妊娠，僅有此次妊娠剖宮產終止妊娠的子宮手術操作，提示UAVF可能在子宮手術后短時間內形成。

UAVF 的臨床表現多樣，多數表現為不規則陰道流血，量小但出血時間較長，也可表現為突發性陰道大出血，或“開關式”陰道大量出血，當出血量大時可并發失血性休克等［2-3］。在本研究中，病人均表現為大量陰道流血，失血量在600～2 000 mL，平均1 210 mL，血紅蛋白也迅速下降到較低水平，6 例輸注了血液制品，可見UAVF 引起的產褥期陰道出血，常常出血量大，出血速度較快，需輸血治療，與Patel等［11］報道一致。而對于UAVF在分娩后多久導致陰道出血，目前報道［12］結果不一。本研究中，2 例病人陰道出血發生在分娩24 h 以內，其余8 例發生在分娩24 h 以后，說明UAVF 主要導致晚期產后出血。但也有在分娩后3 h發生第1次陰道出血，在分娩后第10天發生第2次陰道出血的病例報道［4］。

除病理檢查外，影像學檢查也是診斷UAVF 的重要依據。CDU 因其價格便宜、無創及易獲得的特點，成為尋找陰道出血原因的首選檢查，UAVF CDU的典型聲像表現為子宮肌層存在不均質回聲，其內含高速低阻豐富的血流信號［13-14］。然而，該典型聲像也存在于妊娠物殘留、子宮假性動脈瘤及滋養細胞疾病之中。因此，需要進一步行其他影像學檢查加以鑒別，包括CT、磁共振成像（MRI）及DSA，其中DSA 除為診斷UAVF 的金標準外，還可以準確顯示病灶的大小、位置、與正常血管的關系，同時進行SUAE 治療UAVF［15］。在本研究中，除1 例因出血量多，發生失血性休克急診行子宮全切術，術后病理檢查確診為UAVF 外，其余9 例的確診依據為CDU或CDU 可疑UAVF 后行DSA。因此，在UAVF 引起產褥期大量陰道出血時，在CDU 提示UAVF 后，應及時進行DSA，明確診斷的同時及時治療，避免等待或進一步行其他影像學檢查期間再次出現大量陰道出血，導致失血性休克、彌散性血管內凝血等災難性后果。

對于UAVF 的治療方式包括期待治療、藥物治療、手術治療與SUAE［3-4，9］。（1）期待治療適用于無癥狀，或出血量少且循環穩定的病人，其中大部分病人在期待治療期間癥狀會逐漸消失［3］。（2）藥物治療可單用或兩種藥物聯合使用，包括孕激素，促性腺激素釋放激素激動劑，甲氨蝶呤，達那唑等藥物，總體成功率為88 %，但藥物治療周期較長，在治療期間可能發生大量陰道出血［16］。（3）手術治療方式包括病灶切除與子宮全切術，對于有生育要求的年輕女性，可考慮病灶切除術，手術路徑除開腹外，還可根據病灶位置選擇經宮腔鏡或經腹腔鏡進行。（4）SUAE 是目前治療UAVF 的主要方法，具有創傷小、恢復快、并發癥少等優點［3］。然而，UAVF 引起的產褥期陰道出血，常常出血量大，出血速度較快，并不滿足期待治療與藥物治療的條件，更適合選擇手術治療或SUAE。因此類病人往往處于育齡期，仍有生育需求，子宮切除術不作為首選治療方式，產褥期子宮增大，病灶不易定位，難以實現病灶精準切除，所以病灶切除術也不作為首選［17］。此類病人應首選SUAE 治療，同時進行液體復蘇和血液制品輸注，加強子宮收縮及子宮腔內球囊壓迫止血等［18］。也有學者使用高強度聚焦超聲消融治療UAVF，使得病灶完全消失，無并發癥發生，該技術具有非侵入性、最大限度地保留生殖功能等特點，但與藥物治療要求類似，對病人選擇性較高，治療時間較長，目前也僅為個案報道，同樣不適用于UAVF 引起產褥期陰道大量出血的病人［19］。在本研究中，除1 例病人出血量多，發生失血性休克行子宮全切術外，其余9 例病人均行SUAE，保留了病人生育功能，術后陰道出血癥狀消失。雖SUAE 成功率高達90%，但對于SUAE 治療失敗的病人，子宮全切術仍是UAVF 治療的最后選擇，目前有報道提出經腹或腹腔鏡行子宮動脈結扎可能是一種替代子宮切除術治療非產褥期UAVF 出血保留生育功能的方法，但產褥期子宮增大，血管增粗，血管交通支豐富，僅結扎子宮動脈是否有效，目前尚無報道［3，20］。

本研究對9 例產褥期陰道出血行SUAE 治療的病人進行了0.5～5.7 年的隨訪，未再復發，月經均正常來潮，月經量較治療前無明顯變化，其中2例術后再次妊娠，說明采用SUAE 治療產褥期UAVF 陰道出血，療效確切，對月經及生育功能影響較小。但有研究提出子宮動脈栓塞術后發生剖宮產瘢痕妊娠、胎盤植入、產后出血及子宮切除風險增加［21-22］。

綜上所述，對于既往有子宮手術操作史，產褥期突發大量陰道出血，血紅蛋白迅速降低，常規產科處理出血無好轉時，應考慮到UAVF的可能，及時行CDU等影像學檢查，治療首選DSA下的SUAE，產褥期UAVF 經SUAE 治療預后良好，對月經及生育功能影響較小。